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Osilodrostat for Cyclic Cushing Disease
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DOI：10.1016/j.aed.2025.09.011.png)
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摘要
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背景/目的：周期性库欣综合征是库欣综合征的一种罕见亚型，表现为皮质醇增多症发作后自发缓解。病例报告：我们的患者是一名68岁男性，因第三次周期性库欣病发作就诊，表现为面部肿胀、水牛背、疲劳、近端肌肉无力和下肢水肿。实验室检查结果如下：（1）24小时尿游离皮质醇水平为12030.3 mcg/d（正常值≤60.0 mcg/d）；（2）晨间促肾上腺皮质激素水平为464 pg/mL（正常值6-59 pg/mL）；（3）晨间血清皮质醇水平为91 mcg/dL（正常值8-25 mcg/dL）；（4）钾水平为3.3 mmol/L（正常值3.6-5.3 mmol/L）。垂体磁共振成像（增强/非增强）显示部分空蝶鞍。第二次周期发作期间进行的岩下窦采样提示促肾上腺皮质激素过度分泌可能源于垂体，且定位于右侧或引流至右侧。患者接受奥希洛司他治疗，2至3周后实验室指标和临床症状改善。治疗2个月后出现肾上腺功能不全后，迅速停用奥希洛司他。随后停药8天后的实验室检查结果证实临床缓解及药物诱导的肾上腺功能不全的可逆性。讨论：由于皮质醇增多症与死亡风险及并发症相关，及时管理是优先事项。若手术无法根治，则需一种能快速起效、可逆性抑制皮质醇增多且副作用最小的药物以应对周期性发作。结论：据我们所知，本病例首次展示了奥希洛司他用于原发性周期性库欣综合征的治疗，并突显了其可逆性及维持正常肾上腺功能的能力。（c）2025美国临床内分泌学会。由爱思唯尔出版公司出版。本文为开放获取文章，遵循CC BY许可（http://creativecommons.org/licenses/by/4.0/）。
Keyword:
osilodrostat
cyclic Cushing disease
cyclic Cushing syndrome
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